探讨阴囊Paget's病发生恶性胸腔积液的临床病理特征。分析1例胸水转移性阴囊Paget's病的临床病理资料,观察细胞形态特征及免疫化学特点。患者因双侧胸腔积液送胸水行细胞病理学检查。镜下在涂片内肿瘤细胞散在或巢片状分布,细胞体积大、细胞核大、染色质颗粒状、核仁明显,胞质丰富、致密、多为嗜酸性;在细胞块中部分肿瘤细胞胞质淡染或透明。免疫化学示肿瘤细胞GCDFP-15、AR、CKpan、CK7、CK8/18均阳性,TTF-1、P40、CK20、Villin、CD56、Calretinin均阴性。阴囊Paget's病发生胸水转移极为罕见,依据细胞学特征,并结合病史及免疫化学可作出明确诊断。